(Allegato 1)
                                                           Allegato 1 
 
                            NOTA AIFA 39 
 
Ormone della crescita (Somatotropina) 
    La prescrizione di ormone  della  crescita  (somatotropina-GH)  a
carico del Servizio sanitario nazionale (SSN), su  diagnosi  e  piano
terapeutico   di   centri   specializzati,    Universita',    aziende
ospedaliere, aziende sanitarie, IRCCS, individuati  dalle  regioni  e
dalle Province  autonome  di  Trento  e  Bolzano,  e'  limitata  alle
condizioni  sotto  indicate  in  base  all'eta'   del   soggetto   in
trattamento. 
 
Periodo neonatale (entro il primo mese di vita) 
    Se durante una crisi ipoglicemica il GH serico <5 ng/ml e  se  e'
presente almeno un altro deficit ipofisario e/o le classiche anomalie
morfologiche  RMN  (ectopia  della  neuroipofisi,   ipoplasia   della
adenoipofisi con  anomalie  del  peduncolo).  In  tali  casi  non  e'
necessario praticare i test farmacologici. 
 
A partire dal secondo mese fino a 2 anni di vita 
    Se la RMN ha dimostrato una anomalia della adenoipofisi associata
a quella del peduncolo e/o  della  neuroipofisi  in  un  bambino  con
decelerazione della velocita' di crescita (perdita di almeno 0,5  SDS
di lunghezza) valutato per almeno 6 mesi e/o segni clinici riferibili
a ipopituitarismo e\o ipoglicemia. In tali  casi  non  e'  necessario
praticare i test farmacologici. 
 
Eta' evolutiva 
    Nelle seguenti condizioni: 
      1) Bassa statura da deficit di GH (GHD), definita dai  seguenti
parametri: 
        I. Parametri clinico - auxologici: 
          a) statura ≤ -3 DS; 
        oppure 
          b) statura ≤ -2 DS e velocita' di crescita/anno ≤  -1,0  DS
per eta' e sesso valutata a distanza di almeno 6 mesi o una riduzione
della statura di 0,5 DS/anno per l'eta' nei bambini di eta' superiore
a due anni; 
        oppure 
          c)  statura  ≤  -1,5  DS  rispetto  al  target  genetico  e
velocita'  di  crescita/anno  ≤  -2  DS o  ≤  -1,5  DS  dopo  2  anni
consecutivi; 
        oppure 
          d) velocita' di crescita/anno ≤ -2 DS o ≤ -1,5  DS  dopo  2
anni consecutivi, anche in assenza  di  bassa  statura  e  dopo  aver
escluso altre forme morbose come causa del deficit di crescita; 
        oppure 
          e) malformazioni/lesioni ipotalamo-ipofisario dimostrate  a
livello neuro-radiologico; 
      associati a: 
        II. Parametri di laboratorio: 
          risposta di GH <8 µg/L a  due  diversi  test  farmacologici
eseguiti in giorni differenti. 
    Uno dei due test puo' essere GHRH+arginina ed in tal caso per GHD
si intende una risposta di GH < 20 µg/L. 
    
+-------------------------------------------------------------------+
|Nota: nei pazienti con diagnosi di deficit di GH effettuata prima  |
|del 2014 (nota 39 in cui il cut-off per il GHD era picco di GH <10 |
|ng/ml) non e' necessario ripetere i test da stimolo per la conferma|
|diagnostica.                                                       |
+-------------------------------------------------------------------+
    
      2)  Deficit  staturale  in  pazienti  con  sindrome  di  Turner
dimostrata citogeneticamente; 
      3) Deficit staturale nell'insufficienza renale cronica; 
      4) Soggetti affetti dalla sindrome di Prader Willi,  dimostrata
geneticamente, con normale funzionalita' respiratoria e  non  affetti
da: obesita' severa (definita con BMI >95° centile), diabete  mellito
non controllato, sindrome dell'apnea  ostruttiva  nel  sonno  esclusa
mediante poligrafia o polisonnografia, tumore in fase attiva, psicosi
attiva; 
      5) Deficit staturale in soggetti con alterata funzione del gene
SHOX, dimostrata geneticamente; 
      6) Bambini nati piccoli per l'eta' gestazionale (SGA-Small  for
Gestational Age), diagnosticati sulla base dei seguenti criteri: 
        peso alla nascita nei nati singoli ≤ -2 DS (<3° centile)  per
l'eta' gestazionale, secondo le tavole di Bertino; 
      e/o 
        lunghezza alla nascita ≤ -2 DS secondo le tavole di Bertino; 
      associate a: 
        eta' ≥ 4 anni, al momento della proposta di  somministrazione
del GH; 
        statura ≤ -2,5 DS e velocita' di crescita <50° centile; 
      7)  Soggetti  affetti  dalla  sindrome  di  Noonan,  dimostrata
geneticamente, con statura ≤ -2,5 DS. 
 
Eta' di transizione 
    Si definisce «eta' di transizione» quella compresa tra il momento
del raggiungimento della statura definitiva del soggetto  trattato  e
l'eta' di 25 anni. Durante tale eta': 
      a) la terapia con rGH puo' essere proseguita  senza  successive
rivalutazioni nei soggetti con: 
        1) deficit di GH causato da mutazione genetica documentata; 
        2) panipopituitarismo o ipopituitarismo comprendente 3 o piu'
deficit ipofisari congeniti o acquisiti; 
      b) tutti gli altri soggetti con GHD  devono  essere  rivalutati
(re-testing) dopo almeno un mese dalla  sospensione  del  trattamento
sostitutivo con rGH e la terapia puo' essere proseguita se: 
        1) deficit di GH confermato con  GH<6  µ/L  dopo  ipoglicemia
insulinica (ITT); 
        2) deficit di GH confermato con GH<19 µ/L dopo GHRH+arginina; 
      c) nei soggetti con Sindrome di Prader-Willi  la  terapia  puo'
essere proseguita se presentano: 
        panipopituitarismo congenito o acquisito organico; 
      oppure 
        tre deficit ante-ipofisari associati; 
      oppure 
        se dopo almeno un  mese  dalla  sospensione  del  trattamento
sostitutivo con GH si ottiene una risposta di GH  <6  ng/ml  dopo  un
test dell'ipoglicemia  insulinica  (ITT).  Se  controindicato  l'ITT,
effettuare una valutazione del BMI ed eseguire  un  test  di  stimolo
combinato con GHRH + arginina e riprendere la terapia con GH se: 
          BMI < 25: picco di GH < 11,5 ng/ml; 
          BMI 25-30: picco di GH < 8 ng/ml; 
          BMI > 30: picco di GH < 4,1 ng/ml. 
    Al raggiungimento della statura definitiva non e'  piu'  indicata
la terapia con rGH nelle seguenti patologie: 
      sindrome di Turner; 
      insufficienza renale cronica; 
      soggetti nati piccoli per eta' gestazionale (SGA); 
      soggetti con alterata funzione del gene SHOX; 
      soggetti con sindrome di Noonan accertata geneticamente. 
 
Eta' adulta 
    La terapia con rGH in eta' adulta e' indicata nei casi di: 
      1)  Ipopituitarismo  post  ipofisectomia  totale   o   parziale
(chirurgica, da radiazioni); 
      2) Ipopituitarismo idiopatico, post ipofisite autoimmune,  post
trauma cranio-encefalico,  da  terapie  chirurgiche  o  radianti  per
neoplasie  sellari  e  parasellari,  da  sella  vuota  primitiva,  da
Sindrome di Sheehan; 
      3) Deficit congenito di GH da causa genetica dimostrata. 
    I test diagnostici da utilizzare e i livelli di GH  che  indicano
un deficit dipendono dal BMI e dall'eta', per cui: 
      in pazienti obesi (BMI >30 kg/m²): utilizzare GHRH+arginina; GH
deficit se il picco di GH <4 µg/L; 
      in pazienti con BMI <29,9 kg/m² e con eta' >25 anni: GH deficit
se con il test dell'ipoglicemia insulinica (ITT) GH  <3  µg/L  oppure
con il test GHRH+arginina GH <9 µg/L. 
 
Descrizione completa della nota: razionale 
 
Commissioni regionali 
    In ogni regione sono costituite le commissioni regionali preposte
alla  sorveglianza   epidemiologica   relativa   alla   terapia   con
somatotropina a livello regionale. 
    Le commissioni svolgono attivita' valutativa, quale, ad  esempio,
individuazione   dei   centri   autorizzati   alla   prescrizione   o
monitoraggio  dell'appropriatezza  del   trattamento   con   rGH,   e
autorizzativa nei casi di richieste specifiche sottoposte dai  centri
clinici.   Le   commissioni,   previa   valutazione   di   tutta   la
documentazione  necessaria,  possono  autorizzare  esclusivamente  la
rimborsabilita'  della  terapia  con  rGH  nei  casi  di  indicazioni
autorizzate  (come  da   scheda   tecnica   del   farmaco)   ma   non
corrispondenti ai criteri previsti dalla nota. A  tal  proposito,  si
consiglia di prendere visione dei documenti su  tale  tema  elaborati
congiuntamente dalle societa' scientifiche, dall'AIFA e dall'Istituto
superiore di sanita'. 
    Si ribadisce che l'uso di un  farmaco  a  base  di  rGH  per  una
patologia non compresa nelle indicazioni autorizzate e' da  ritenersi
off-label ed e', pertanto, soggetto alla normativa vigente. 
 
Eta' evolutiva 
    In soggetti di eta' inferiore a 8 anni nelle femmine e 9 anni nei
maschi o di eta' maggiore purche' impuberi (G1, B1,  PH1  di  Tanner)
con statura <  -3  DS  oppure  statura  <  -2,5  DS  e  velocita'  di
crescita/anno < -1 DS rispetto alla norma per eta' e sesso,  misurata
con le stesse modalita' a distanza di almeno 6 mesi  e  che  pur  non
presentando una chiara riduzione dei livelli di GH  ricadono  in  una
condizione clinicamente riconducibile al deficit di  GH,  la  terapia
puo'  essere  rimborsata  solo  se  autorizzata   dalla   commissione
regionale preposta alla sorveglianza epidemiologica e al monitoraggio
dell'appropriatezza del trattamento con GH. 
    Il dosaggio della somatotropina non dovra'  superare  50µg/kg/die
(raccomandazione EMA). 
    Nei  soggetti  con  deficit  isolato  di   GH,   senza   anomalie
neuro-radiologiche  e  in  assenza   di   mutazioni   genetiche,   e'
consigliabile effettuare il re-testing durante il  periodo  puberale,
prima del raggiungimento della statura definitiva. 
    Nella sindrome di Turner, nei pazienti con  IRC,  e  nei  bambini
SGA, SHOXD e sindrome di Noonan, la terapia deve  essere  sospesa  al
raggiungimento della statura finale. 
 
Eta' di transizione 
    Nei pazienti con  deficit  congenito  di  GH  da  causa  genetica
dimostrata e in quelli con  ipopituitarismo  comprendente  3  o  piu'
deficit ipofisari (considerando il deficit di FSH/LH  come  un  unico
difetto gonadotropinico) gia' accertati, la presenza del  deficit  di
GH e' fortemente probabile e pertanto i test  di  stimolo  potrebbero
essere opzionali. 
 
Eta' adulta 
    Soggetti adulti con deficit di GH presentano  un  quadro  clinico
sindromico che comprende un  peggioramento  della  qualita'  di  vita
misurato con test psicometrici validati, una  riduzione  della  forza
muscolare,  un  aumento  dell'adipe  viscerale  che,  insieme  a   un
peggioramento del metabolismo lipidico,  costituisce  un  fattore  di
rischio per  complicanze  cardiovascolari  che  precocemente  possono
portare a morte questi pazienti. 
    Il  trattamento  sostitutivo  con  GH  biosintetico  va  comunque
riservato solo ai casi nei quali vi  sia  un  severo  deficit  di  GH
all'interno di un appropriato contesto clinico e dimostrato secondo i
parametri sopra riportati. 
    Il test GHRH+arginina e il test ITT  sono  considerati  parimenti
test di prima scelta sulla  base  di  estesi  studi  consegnati  alla
letteratura  e  riconosciuti  a  livello  di   Consensus   Conference
Internazionali. E' raccomandato  che  questi  test  siano  usati  con
riferimento a limiti di normalita'  specifici  per  ognuno  dei  test
(vedi sopra). 
    Nei pazienti con  deficit  congenito  di  GH  da  causa  genetica
dimostrata e in quelli con ipopituitarismo comprendente  almeno  3  o
piu' deficit ipofisari (considerando il deficit  di  FSH/LH  come  un
unico  difetto  gonadotropinico)  gia'  accertati,  la  presenza  del
deficit di GH e' fortemente probabile e pertanto i  test  di  stimolo
potrebbero essere opzionali. 
    Il rigoroso rispetto di tali criteri clinici ed ormonali  esclude
la possibilita' di un uso improprio o eccessivo del farmaco. 
 
Sorveglianza 
    L'Istituto  superiore  di  sanita'  (ISS)  e'  incaricato   della
sorveglianza   epidemiologica   nazionale   mediante   un    registro
informatizzato dell'ormone della crescita (Registro  nazionale  degli
assuntori dell'ormone della crescita - RNAOC)), incluso  nel  decreto
del Presidente del Consiglio dei ministri  3  marzo  2017-allegato  B
(Gazzetta  Ufficiale  12  maggio  2017).  L'attivita'  del   registro
nazionale si svolge in  stretta  collaborazione  con  le  commissioni
regionali, nominate dalle singole  regioni,  che  indicano  i  centri
autorizzati alla prescrizione del rGH  e  supervisionano  l'attivita'
dei centri stessi. La registrazione delle prescrizioni  nel  registro
dell'ISS, o in registri regionali  (compreso  quello  delle  malattie
rare), che devono comunque prevedere la raccolta  delle  informazioni
richieste dalla nota 39 e l'integrazione nel database  nazionale  del
RNAOC, e' condizione vincolante per la rimborsabilita' della  terapia
da  parte  del  SSN.  Annualmente  l'Istituto  superiore  di  sanita'
provvedera' a redigere un rapporto e a inviarlo all'Agenzia  italiana
del farmaco (AIFA) e alla conferenza  degli  assessori  alla  sanita'
delle regioni e province autonome. 
 
Attivita' sportiva 
    Per  chiunque  pratichi  attivita'  sportiva  organizzata   sotto
l'egida della Federazione internazionale competente e/o del CONI  e/o
del Comitato italiano paralimpico (CIP), anche se il trattamento  che
effettua  e'  contemplato  dalla  nota  39,  e'  comunque  necessario
ottenere l'esenzione ai fini terapeutici nel rispetto della normativa
antidoping. 
 
Bibliografia 
 
              Parte di provvedimento in formato grafico